Dental and Medical Problems

Dent Med Probl
Index Copernicus (ICV 2020) – 128.41
MEiN – 70 pts
CiteScore (2021) – 2.0
JCI – 0.5
Average rejection rate (2021) – 81.35%
ISSN 1644-387X (print)
ISSN 2300-9020 (online)
Periodicity – quarterly

Download PDF

Dental and Medical Problems

2013, vol. 50, nr 4, October-December, p. 405–411

Publication type: original article

Language: Polish

Guz Küttnera (Chronic Sclerosing Sialadenitis) w materiale Kliniki Chirurgii Szczękowo-Twarzowej Uniwersytetu Medycznego we Wrocławiu w latach 2009–2011

Küttner’s Tumor (chronic sclerosing sialadenitis) Treated in Department of Maxillofacial Surgery Wroclaw Medical University between 2009–2011

Józef Andrzej Komorski1,A,B, Piotr Cierpikowski2,B,C,D,E,F, Krzysztof Jafra2,B,C,D,E,F, Marek Łuciuk1,E, Marek Łuciuk3,E, Paweł Ostasiewicz4,B

1 Katedra i Klinika Chirurgii Szczękowo-Twarzowej Uniwersytetu Medycznego we Wrocławiu, Wrocław, Polska

2 Studenckie Koło Naukowe przy Katedrze i Klinice Chirurgii Szczękowo-Twarzowej Uniwersytetu Medycznego we Wrocławiu, Wrocław, Polska

3 Katedra i Klinika Otolaryngologii, Chirurgii Głowy i Szyi Uniwersytetu Medycznego we Wrocławiu, Wrocław, Polska

4 Katedra i Zakład Patomorfologii Uniwersytetu Medycznego we Wrocławiu, Wrocław, Polska

Streszczenie

Wprowadzenie. Guz Küttnera, znany również jako przewlekłe twardniejące zapalenie ślinianki podżuchwowej, jest łagodnym guzem nienowotworowym ślinianek. W 1992 r. został wyodrębniony przez Światową Organizację Zdrowia (WHO) jako samodzielna jednostka chorobowa. Zazwyczaj guz Küttnera dotyczy ślinianek podżuchwowych i objawia się jako twardy, bezbolesny obrzęk, trudny do odróżnienia od zmian nowotworowych ślinianek. W obrazie histologicznym choroba charakteryzuje się postępującym okołoprzewodowym włóknieniem połączonym z zanikiem tkanki gruczołowej, naciekiem limfatycznym i zwiększoną ekspresją IgG4.
Cel pracy. Przedstawienie analizy retrospektywnej dokumentacji medycznej pacjentów chorych na przewlekłe, twardniejące zapalenie ślinianki pod względem obrazu klinicznego oraz diagnostyki różnicowej. Uaktualnianie wiedzy dotyczącej guza Küttnera jest ważne ze względu na nie w pełni wyjaśnioną etiopatogenezę, trudność w diagnostyce różnicowej oraz brak wyczerpujących pozycji na ten temat w piśmiennictwie krajowym.
Materiał i metody. W badanej grupie znajdowało się 12 pacjentów Kliniki Chirurgii Szczękowo-Twarzowej Uniwersytetu Medycznego we Wrocławiu leczonych z powodu przewlekłego, twardniejącego zapalenia ślinianek w latach 2009–2011.
Wyniki. W analizowanym materiale wszystkie przypadki dotyczyły ślinianki podżuchwowej, w tym dwukrotnie częściej mężczyzn (8 przypadków) niż kobiet (4 przypadki). Badanie objęło osoby w wieku 32–82 lat, z czego najczęstszą grupą chorych (33,3%) były osoby w wieku 41–50 lat. Guz częściej występował po stronie prawej. U wszystkich pacjentów stwierdzono podobny obraz kliniczny – jednostronny, w badaniu palpacyjnym wyczuwalny jako twardy, nieprzesuwalny obrzęk ślinianki z niezmienioną skórą na powierzchni. U 58,3% pacjentów stwierdzono ponadto kamicę ślinianki. Zastosowano różne badania diagnostyczne, w tym także biopsję aspiracyjną cienkoigłową (BAC) w celu wykluczenia złośliwości zmiany. Ostateczne rozpoznanie jednak rozstrzygał zawsze dopiero wynik badania histopatologicznego. Następnie wszystkie osoby były poddane chirurgicznemu usunięciu zmienionego zapalnie gruczołu, w żadnym przypadku nie wystąpiły powikłania pooperacyjne.
Wnioski. Guz Küttnera jest wciąż słabo poznaną jednostką chorobową i trudną do rozpoznania na etapie diagnostyki przedoperacyjnej. Biorąc pod uwagę duże prawdopodobieństwo złośliwości w twardych, bezbolesnych zmianach ślinianki podżuchwowej, zaleca się chirurgiczne wycięcie guza i ostateczne potwierdzenie charakteru zmiany w badaniu histopatologicznym. W przypadku ważnych przeciwwskazań do operacji istnieje możliwość obserwacji narządu z okresową kontrolą za pomocą badania ultrasonograficznego, konieczne jest wtedy wykluczenie procesu nowotworowego za pomocą biopsji aspiracyjnej cienkoigłowej (BAC).

Abstract

Background. Küttner’s tumor, known as chronic sclerosing sialadenitis is a benign tumor-like lesion of the salivary glands. In 1992 it was classified by the World Health Organisation (WHO) classification of tumor-like lesions as a distinct clinicopathologic entity. Predominantly Küttner’s tumor affects the submandibular gland and usually presents as a firm and painless swelling, difficult to distinguish from salivary malignant neoplasia. Histologically, the disease is characterized by progressive periductal sclerosis, acinar atrophy, gland infiltration by lymphocytes and elevated IgG4 expression.
Objectives. Presenting a retrospective analysis of medical records of patients with chronic sclerosing sialadenitis in terms of clinical data and differential diagnosis. Updating knowledge about Küttner tumor is important because of the not fully understood etiology, difficulty in differential diagnosis and the lack of comprehensive position on this issue in the national literature.
Material and Methods. The study contained 12 patients Department of Maxillofacial Surgery Medical University in Wrocław treated for chronic sclerosing sialadenitis of the salivary glands between 2009–2011.
Results. All cases of the examined group were related to the submandibular gland, including twice as many men (8 cases) than women (4 cases). The survey contained people aged 32–82 years, of which the most common group of patients (33.3%) were people of age 41 to 50 year. The tumor was more frequent on the right side. All patients had similar clinical features – unilateral, palpable hard, non-sliding swelling of the salivary glands with intact skin on the surface. In addition, 58.3% of patients were diagnosed of sialolithiasis. A variety of diagnostic tests were used, including fine needle aspiration biopsy (FNAB) in order to exclude malignant change, but the definitive diagnosis was always confirmed by histopathological examination. All patients had surgical removal of the involved gland, there were no postoperative complications.
Conclusion. Küttner tumor is still under-reported entity and preoperatively it remains unrecognised by many surgeons. Given the high rate of malignancy in firm, painless lesions of the submandibular gland, surgical excision is often advocated and Küttner’s tumor is usually diagnosed by the histopathologist. In case of significant contraindications to surgery, it is possible to observe organ with periodic USG, then it is necessary to exclude the neoplasm by fine needle aspiration biosy.

Słowa kluczowe

guz Küttnera, przewlekłe twardniejące zapalenie ślinianki podżuchwowej, guzy ślinianki podżuchwowej

Key words

Küttner’s tumor, chronic sclerosing sialadenitis, tumors of submandibular gland

References (19)

  1. Markowski J., Gierek T., Witkowska M., Paluch J., Świderek M., Zielińska-Pająk E., Pająk J., Klimczak-Gołąb L., Smółka K.: Küttner’s tumor (chronic sclerosing sialadenitis) – a rare cause of submandibular gland enlargement. Otolaryngol. Pol. 2011, 65, 289–292 [in Polish].
  2. Küttner H.: Uber entzundiche Tumoren der Submanxillar-speicheldruse. Bruns. Bietr. Kli. Chir. 1896, 15, 815–834.
  3. Seifert G.: Tumor-like lesions of the salivary glands. The new WHO classification. Path. Res. Pract. 1992, 188, 836–846.
  4. Seifert G., Sobin L.H.: The World Health Organization’s histological classification of salivary gland tumors. Cancer 1992, 70, 379–385.
  5. Tiemann M., Teymoortash A., Schrader C.: Chronic sclerosing sialadenitis of the submandibular gland is mainly due to a T lymphocyte immune reaction. Mod. Pathol. 2002, 15, 845–852.
  6. Osmólski A., Osmólski R., Jakubowski W., Białek E.: Küttner tumour – review of the literature and report of 3 cases. Otolaryngol. Pol. 2004, 58, 1199–1202 [in Polish].
  7. Chow T.L., Chan T.T., Choi C.Y., Lam S.H.: Küttner’s tumour (chronic sclerosing sialadenitis) of the submandibular gland: a clinical perpective. Hongkong Med. J. 2008, 14, 46–49.
  8. Kiverniti E., Singh A., Clarke P.: Küttner’s tumour: an usual cause of salivary gland enlargement. Hippokratia 2008, 12, 56–58.
  9. Kamisawa T., Nakajima H., Egawa N., Funata N., Tsuruta K., Okamoto A.: IgG4-releated sclerosing diseases incorporating sclerosing pancreatitis, cholangitis, sialadenitis and retroperitoneal fibrosis with lymphadenopathy. Pancreatol. 2006, 6, 132–137.
  10. Kittagawa S., Zen Y., Harada K., Sasaki M., Sato Y., Minato H., Watanabe K., Kurumaya H., Katayanagi K., Masuda S., Niwa H., Tsuneyama K., Saito K., Haratake J., Takagawa K., Nakanuma Y.: Abundant IgG4-positive plasma cell information characterize chronic sclerosing sialadenitis (Küttner’s tumor). Am. J. Surg. Pathol. 2005, 29, 783–791.
  11. Williams H.K., Connor R., Edmondson H.: Chronic sclerosing sialadenitis of the submandibular and parotid glands: a report of a case an review of the literature. Oral Surg. Oral Med. Oral Pathol. Oral Radiol. Endod. 2000, 89, 720–723.
  12. Ochoa E.R., Harris N.L., Pilch B.Z.: Marginal zone B-cell lymphoma of the ssalivary gland arising in chronic sclerosing sialadenitis (Küttner tumor). Am. J. Surg. Pathol. 2001, 25, 1546–1550.
  13. Blanco M., Mesko T., Cura M., Cabello-Inchausti B.: Chronic sclerosing sialadenitis (Küttner’s tumor): unusual presentation with bilateral involvement of major and minor salivary glands. Ann. Diagn. Pathol. 2003, 7, 25–30.
  14. Thompson L., Wenig B.: Salivary glands. [In:] Diagnostic pathology: head and neck. Amirsys 2011, 8–10.
  15. Devicente J.C., Lopez-Arranz E., Garcia J., Lopez-Arranz J.S.: Chronic sclerosing sialadenitis of the parotid gland. Oral Surg. Oral. Med. Pathol. Oral Radiol. Endod. 2003, 96, 77–80.
  16. Beriat G., Akmansu S., Kocaturk S., Ataoglu O.: Chronic sclerosing sialadenitis (Küttner’s tumour) of the parotid gland. Malaysian J. Med. Sci. 2010, 17, 57–61.
  17. Ahuja A.T., Richard P., Wong., King A., Yue H., Ching A.: Küttner tumour (chronic sclerosing sialadenitis) of the submandibular gland: sonographic appearances. Ultrasound Med. Biol. 2003, 29, 913–919.
  18. Alyas F., Lewis K., Williams M., Moody A.B., Wong K.T., Ahuja A.T., Howlett D.C.: Diseases of the submandibular gland as demonstrated using high resolution ultrasound. Br. J. Radiol. 2005, 78, 362–369.
  19. Cheuk W., Chan J.K.C.: Küttner tumor of the submandibular gland: Fine-needle aspiration cytologic findings of seven cases. Am. J. Clin. Pathol. 2002, 117, 103–108.